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Après une naissance en 1971 à Chichester (ville du Sussex, au sud de l'Angleterre), quelques mois passés à Amsterdam, et une installation en Californie, Antony Hegarty crée un groupe new-yorkais de drag queens, et se lance dans le théâtre expérimental.
Nourri d'une éducation forgée à partir des disques de Culture Club et autres Soft Cell, et le personnage incarné par Isabella Rossellini dans le film de David Lynch Blue Velvet, Antony fonde Antony and the Johnsons en 2000.
Leur premier album, homonyme, est édité la même année. On peut alors entendre le chanteur dans deux albums successifs de Lou Reed, The Raven (2003) et Animal Serenade (2004). Au mois de février 2005 est édité I Am A Bird Now (album pour lequel Boy George participe à un duo). Le disque est salué par la critique, et lauréat du Mercury Prize anglais. Après une tournée de près deux années, Antony apparaît sur l'album Volta de Björk.
En février 2009 sort le troisième album du groupe, The Crying Light. Dédié au pionnier de la danse butô Kazuo Ohno, il voit Antony Hegarty déployer son chant poignant sur des mélodies en clair-obscur, dans un climat toujours introspectif. Le groupe a subi de nombreuses mutations depuis sa création. Il est aujourd'hui composé de la violoncelliste Julia Kent (qui a joué avec Donovan et Rufus Wainwright), le saxophoniste Doug Wieselman, le bassiste Jeff Langston, le violoniste d'origine russe Maxim Moston (qui a, lui aussi, croisé la route de Rufus Wainwright), le guitariste et le violoniste de formation classique Rob Moose, et le batteur Parker Kindred (ancien accompagnateur de Jeff Buckley).
Un an après The Crying Light sort le quatrième opus Swanlights, dans lequel Antony Hegarty laisse transparaître quelques éclaircies, notamment dans le single « Thank You for Your Love ». L'album comprend également un duo avec Björk sur le titre « Flétta ». Dans son édition luxe, Swanlights est accompagné d'un livre de 144 pages élaboré par Antony Hegarty et comprenant textes, peintures, collages et photos personnelles. En plein été 2012 sort le premier album live d'Antony and the Johnsons, Cut the World, enregistré avec le concours de l'Orchestre de la radio danoise. Ces versions symphoniques de ses compositions fragiles sont réarrangées pour l'occasion par Nico Muhly, Rob Moose et Maxim Moston, excepté le morceau-titre inédit, réalisé en studio. En 2014, le documentaire Turning réalisé avec Charles Atlas et sorti en CD et DVD retrace les moments forts de la tournée européenne de 2006.
