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    Angiofluoresceinografia

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    Evelyn Sepulveda
    Este documento describe el caso de una paciente con Incontinencia Pigmenti que fue examinada utilizando angiografía fluoresceínica con Retcam II. La exploración reveló lesiones vasculares retinianas no detectadas previamente. En particular, se observó una importante isquemia nasal en el ojo izquierdo que fue tratada con láser. La angiografía fluoresceínica es una herramienta valiosa para detectar lesiones vasculares ocultas en pacientes con esta enfermedad.

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    Angiofluoresceinografia

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    Este documento describe el caso de una paciente con Incontinencia Pigmenti que fue examinada utilizando angiografía fluoresceínica con Retcam II. La exploración reveló lesiones vasculares retinianas no detectadas previamente. En particular, se observó una importante isquemia nasal en el ojo izquierdo que fue tratada con láser. La angiografía fluoresceínica es una herramienta valiosa para detectar lesiones vasculares ocultas en pacientes con esta enfermedad.

    Descripción original:

    angioflureceinografia

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    311849593-Angiofluoresceinografia

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    Este documento describe el caso de una paciente con Incontinencia Pigmenti que fue examinada utilizando angiografía fluoresceínica con Retcam II. La exploración reveló lesiones vasculares retinianas no detectadas previamente. En particular, se observó una importante isquemia nasal en el ojo izquierdo que fue tratada con láser. La angiografía fluoresceínica es una herramienta valiosa para detectar lesiones vasculares ocultas en pacientes con esta enfermedad.

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    de 3

    ARCH SOC ESP OFTALMOL 2009; 84: 529-532 COMUNICACIÓN CORTA

    ANGIOGRAFÍA FLUORESCEÍNICA CON RETCAM EN


    INCONTINENCIA PIGMENTI: COMUNICACIÓN
    DE UN CASO
    FLUORESCEIN ANGIOGRAPHY WITH RETCAM IN
    INCONTINENTIA PIGMENTI: A CASE REPORT
    ESCUDERO J1, BORRAS F1, FERNÁNDEZ MA1, DOMÍNGUEZ C1

    RESUMEN ABSTRACT
    Caso Clínico: El examen oftalmológico y los resul- Case report: The ophthalmic examination and
    tados de la angiografía fluoresceinica empleando la results of fluorescein angiography using Retcam II
    Retcam II, son descritos en una paciente con Incon- are described in a patient with Incontinentia Pig-
    tinencia Pigmenti (IP). menti (IP).
    Discusión: La angiografía fluoresceinica es muy Discussion: Angiography fluorescein is extremely
    valiosa detectando lesiones vasculares que eran valuable in detecting vascular lesions that were invi-
    invisibles con oftalmoscopia normal. La Retcam II sible with ordinary ophthalmoscopy. Retcam II
    permite la documentación de dichas lesiones lo cual allows documentation of these lesions which is very
    es muy útil para el diagnóstico, tratamiento y segui- useful for diagnosis, treatment and follow-up of this
    miento de esta enfermedad. disease (Arch Soc Esp Oftalmol 2009; 84: 529-532).

    Palabras clave: Incontinencia Pigmenti, Síndrome Key words: Incontinentia Pigmenti, Bloch-Sulz-
    Bloch-Sulzberger, angiografía, fluoresceína, técni- berger syndrome, angiography, fluorescein, diag-
    cas diagnósticas. nostic techniques.

    INTRODUCCIÓN primeros meses de vida alteraciones sistémicas


    características en la piel, dientes, pelo, huesos, sis-
    La Incontinencia pigmenti (IP) o enfermedad de tema nervioso central y ojos. La afectación ocular
    Bloch-Sulzberger, es una enfermedad hereditaria, se da en el 35% de los casos. Aunque pueden tener
    que se transmite por herencia dominante ligada al diversas alteraciones oculares (estrabismo, catara-
    X, causada en el 80% de los casos por mutaciones ta, microftalmos, hipoplasia del iris, etc.) son las
    en el gen NEMO (1). Afecta casi exclusivamente a lesiones retinianas las que suponen una amenaza
    mujeres. Las pacientes afectadas desarrollan en los para la visión y pueden pasar inadvertidas en una

    Recibido: 28/5/07. Aceptado: 28/10/09.


    Hospital Regional Carlos Haya. Servicio de Oftalmología. Sección Oftalmología Infantil. Málaga. España.
    1 Licenciado en Medicina.

    Comunicación presentada en el LXXXIII Congreso de la S.E.O. (Las Palmas de Gran Canaria, 2007).

    Correspondencia:
    Julia Escudero Gómez
    C/. Cardo Cuco, 15, bloque 4, 4.º C
    29018 Málaga
    España
    E-mail: [email protected]
    ESCUDERO J, et al.

    exploración normal del fondo del ojo. La retinopa-


    tía se manifiesta como una vasculopatía de severi-
    dad variable, desde una zona periférica avascular,
    similar a la observada en la retinopatía de prematu-
    ro, a una proliferación fibrosa con desprendimien-
    to de retina traccional. También pueden existir ano-
    malías en el epitelio pigmentario (2) e hipoplasia
    foveal (3).

    CASO CLÍNICO
    Niña de cuatro meses remitida por su dermatólo-
    go con el diagnóstico de IP, para descartar patología
    ocular asociada. En la piel se observaban lesiones
    Fig. 1.
    típicas de esta enfermedad, las denominadas líneas
    de Blaschko (fig. 1). En la exploración ocular reali-
    zada en la consulta se constató buen comportamien-
    to visual en ambos ojos (AO), segmento anterior
    normal, motilidad ocular intrínseca y extrínseca
    normal. La exploración de fondo de ojo (FO) con
    oftalmoscopio indirecto era normal en el ojo dere-
    cho (OD) y en el ojo izquierdo (OI) se observó una
    tenue hemorragia en la parte nasal (fig. 2). Dada la
    dificultad en la exploración, por movimientos con-
    tinuos de la paciente, se programó nueva explora-
    ción del FO bajo narcosis y angiografía fluorescei-
    nica ante la sospecha de lesiones vasculares ocultas.
    En dicha exploración se realizó nueva exploración
    del FO con oftalmoscopio indirecto y con Retcam II
    (Massie Lab.) que permite archivar las imágenes en
    formato digital, para su ulterior análisis detallado.
    Fig. 2. En el OD se observó una lesión hipopigmentada

    Fig. 3. Fig. 4.

    530 ARCH SOC ESP OFTALMOL 2009; 84: 529-532


    Angiografía fluoresceínica con Retcam en incontinencia pigmenti

    Fig. 6.
    Fig. 5.

    paramacular (fig. 3) y una discreta alteración en el rior como en periferia, sin embargo en el OI había
    trayecto de un vaso en extrema periferia temporal. una importante isquemia nasal subsidiaria de trata-
    En el OI se comprobó la existencia de una hemorra- miento profiláctico.
    gia lineal en periferia nasal sin evidencia de otros Es muy importante revisar el FO frecuentemente
    hallazgos. Se realizó angiografía fluoresceinica, a estos pacientes en el primer año de vida y plante-
    inyectando vía intravenosa 5 ml de fluoresceína ar la angiografía fluoresceinica ante la más mínima
    sódica por kilogramo de peso, que en nuestro caso alteración, ya que las lesiones que pueden llevar al
    fueron 0,35 ml. Se tomaron fotografías seriadas con desprendimiento de retina pueden pasar inadverti-
    la Retcam II que pusieron de manifiesto lesiones no das en la oftalmoscopia rutinaria. La Retcam II per-
    observadas en la oftalmoscopia previa. En el OD se mite archivar dichas imágenes para su análisis deta-
    observó exudación puntiforme en extrema periferia llado lo cual es de gran utilidad para el diagnóstico,
    temporal (fig. 4). En OI se observó la no perfusión tratamiento y seguimiento de esta enfermedad.
    de toda la periferia nasal (fig. 5). Se trató con láser
    de diodo toda la zona nasal afectada del OI (1.200
    impactos, 300 mW, 300 ms) (fig. 6). BIBLIOGRAFÍA
    1. Wong G, Willoughby C, Parslew R, Kaye S. The importan-
    ce of screening for sight-threatening retinopathy in incon-
    DISCUSIÓN tinentia pigmenti. Pediatr Dermatol 2004; 21: 242-245.
    2. Shields C, Eagle R, Shah R, Tabassian A, Shields J. Multi-
    focal hypopigmented retinal pigment epithelial lesions in
    Las alteraciones vasculares retinianas junto a la Incontinentia Pigmenti. Retina 2006; 26: 328-333.
    patología neurológica son las principales causas de 3. Goldberg M, Custis P. Retinal and other manifestations of
    perdida de visión en estos pacientes (4). Las lesio- incontinentia pigmenti (Bloch-Sulzberger syndrome).
    nes retinianas pueden llevar al desprendimiento de Ophthalmology 1993; 100: 1645-1654.
    retina traccional de muy mal pronóstico. En el caso 4. Gutiérrez A, Cruz G, Fernández A, Escudero J, Conde JM.
    Incontinencia pigmenti en el periodo neonatal. A propósi-
    que presentamos, las alteraciones son bilaterales y to de dos casos. An Esp Pediatr 1990; 33: 275-277.
    asimétricas como es habitual en la IP (5). En el OD 5. Diamond G. Ocular manifestations of genetic and develop-
    existían mínimas alteraciones, tanto en polo poste- mental diseases. Curr Opin Ophthalmol 1994; 5: 72-78.

    ARCH SOC ESP OFTALMOL 2009; 84: 529-532 531

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